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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1997;40(10): 1398-1403. |
| A Clinical Analysis in Adenoid Cystic Carcinoma of the Head and Neck. |
| Yoon Young Park, Yoon Sang Shim, Kyung Kyoon Oh, Yong Sik Lee, Jin Ho Choi |
| Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Korea Cancer Center Hospital, Seoul, Korea. |
| 두경부영역에서의 선양낭성암종에 대한 임상적 고찰 |
| 박윤영 · 심윤상 · 오경균 · 이용식 · 최진호 |
| 원자력병원 이비인후-두경부외과 |
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| ABSTRACT |
BACKGROUND:
Adenoid cystic carcinoma of the head and neck is relatively rare and is characterized by slow evolution, multiple recurrences, protracted clinical course, and distant metastases.
OBJECTIVES:
We performed this study for the purpose of determining the effect of age and sex distribution, site, treatment modality, distant metastasis and stage on survival in adenoid cystic carcinoma of the head and neck.
MATERIALS AND METHOD:
This article presents the age and sex distribution, primary sites, treatment modalities according to different clinical stages, recurrence patterns, and 5 year survival rates in each cases by analyzing 55 patients of adenoid cystic carcinoma of the head and neck treated from 1985 to 1995 at Korea Cancer Center Hospital.
RESULTS:
In 55 cases of adenoid cystic carcinomas, 27 were male and 28 were female. By age, 6th decades were most common. According to the primary site, major salivary gland origin were 20 cases and minor were 35 cases. 12 cases were stage 1, 18 cases were 2, 10 cases were 3, and 15 cases were 4. According to the treatment modality, 12 patients received surgery only, 31 patients received surgery and postoperative radiation therapy, and 9 patients received radiation therapy only. Among the 4 patients with distant metastases at diagnosis, 3 received chemotherapy. Local recurrence was identified in 12 cases, distant metastasis only was in 7 cases, and both were in 6 cases. Lung was the most common metastatic site. Overall 5 year survival rates were 77.1%.
Age, sex, primary site, and treatment modality had no effect on 5 year survival rates. The clinical stage and distant metastasis had a significant impact on survival.
CONCLUSION:
In adenoid cystic carcinoma of the head and neck, the most significant prognostic factors are clinical stage and distant metastasis. But, considering the slow growing features of tumor, long term follow up will be needed for the more accurate evaluation. |
| Keywords:
Adenoid cystic carcinomaㆍSurvival ratesㆍClinical stageㆍDistant metastasis |
서론
두경부 영역에서 발생하는 선양낭성암종은 비교적 드문 종양으로서 타액선 종양의 10% 정도를 차지하고 소타액선 종양 중에서는 가장 흔한 악성 종양이다.1)2) 선양낭성암종은 일반적으로 성장이 완만하고 치료후 다발성 재발이 빈번하며 오랜 시간이 경과한 후에도 국소재발이나 원격전이를 잘하고 또한 원격전이가 예측할 수 없는 형태로 나타나지만 이 경우에도 높은 생존율을 보이는 특이한 임상경과를 가진 종양이다.3)4) 이에 저자들은 두경부의 선양낭성암종에 대한 이해와 예후에 영향을 미치는 인자에 대해 알아보고자 본 연구를 시행하였다.
대상 및 방법
1985년 1월부터 1995년 12월까지 원자력병원 이비인후-두경부외과에서 병리조직학적으로 두경부의 선양낭성암종으로 진단되어 치료를 받은 55례에 대하여 연령 및 성별 분포, 발생 부위, 병기 및 치료방법, 치료 후 재발 양상 및 각각의 경우에 따른 생존율 등에 대하여 분석을 시도하였다.
생존율 분석은 Kaplan-Meier method를 사용하였다.
결과
1. 성별 및 연령에 따른 분포
전체 55례중 남자 27례, 여자 28례로 성별의 차이는 없었으며 연령별로는 27세에서 71세까지 분포하였고, 50대가 19례로 가장 많았으며 30대가 13례, 40대가 11례의 순이었고 평균 연령은 47.7세였다(Table 1).
2. 원발 부위에 따른 분포
주타액선(major salivary gland)에 20례, 소타액선(minor salivary gland)에 35례로 소타액선에 많았다. 주타액선에서는 악하선에 13례, 이하선에 5례, 설하선에 2례였고, 소타액선에서는 부비동 및 비강 내에 16례, 구강에 12례, 구개인두에 4례, 기관, 귀, 비인두에 각각 1례씩이었다(Table 2).
3. 임상적 병기에 따른 치료 방법
임상적 병기에 따른 분류는 제 1 기가 12례, 제 2 기가 18례, 제 3 기가 10례, 제 4 기가 15례였으며 치료 방법에 따른 분류는 수술만 받은 경우가 12례, 수술과 술후 방사선치료를 받은 경우가 31례, 방사선 치료만 받은 경우가 9례, 항암 약물치료만 받은 경우가 1례, 항암 약물치료와 방사선 치료를 받은 경우가 2례였다. 이중 항암 약물치료를 받은 경우는 진단시 이미 원격전이가 있던 경우였다(Table 3).
4. 치료 후 재발 양상
치료 후 재발 양상을 보면 총25례에서 재발했고 국소재발이 12례, 원격전이가 7례, 국소재발과 원격전이가 같이 있었던 경우가 6례였다(Table 4). 진단시 원격전이가 있었던 4례를 포함한 총17례의 원격전이 중에서 폐전이가 10례로 가장 많았고 골전이가 4례, 폐전이와 골전이가 같이 있었던 경우가 1례, 폐전이와 간전이가 같이 있었던 경우가 1례, 그리고 뇌전이도 1례였다(Table 5).
5. 전체적인 생존율
평균 추적기간은 51개월이었으며 Kaplan-Meier method로 구한 전체적인 5년 생존율은 77.1%였다(Fig. 1).
6. 발생 부위에 따른 생존율
발생 부위에 따른 생존율을 비교해 본 결과 주타액선에서의 5년 생존율은 74.4%, 소타액선에서의 5년 생존율은 77.7%로 두 군간에 통계학적으로 유의한 차이는 없었다(p value＝0.3121, Fig. 2).
7. 치료 방법에 따른 생존율
치료 방법에 따른 생존율을 비교해 본 결과, 수술만 시행한 경우에서의 5년 생존율은 73.3%, 수술과 술후 방사선 치료를 시행한 경우에서의 5년 생존율은 84.0%, 방사선 치료만 시행한 경우에서의 5년 생존율은 70.1%로 나타났으나, 통계학적으로 유의한 차이는 없었다(p value＝0.1795, Fig. 3).
8. 임상적 병기에 따른 생존율
임상적 병기에 따른 생존율 비교에서, 5년 생존율은 제 1 기에서 100%, 제 2 기에서 88.9%, 제 3 기에서 56.3%, 제 4 기에서 57.8%로 나타났으며 통계학적으로 유의한 차이를 보였다(p value＝0.0024, Fig. 4).
9. 원격전이 유무에 따른 생존율
원격전이의 유무에 따른 생존율 비교에서, 5년 생존율은 원격전이가 없던 군에서 88.5%, 원격전이가 있던 군에서 52.3%였으며 통계학적으로 유의한 차이를 보였다(p value＝0.0002, Fig. 5).
고찰
두경부영역의 선양낭성암종은 박 등5)에 의하면 두경부악성종양의 약3.8%를 차지하고 타액선 악성종양의 40%를 차지한다고 하였고 Smith 등6)은 이하선 종양의 4.4%를 차지하며 소타액선에서는 악성종양의 25%에서 50%를 선양낭성암종이 차지한다고 하였다. Conley 등3)은 이하선 종양의 25%가 악성이며 악성종양 중 14%가 선양낭성암종이고 악하선종양은 47%가 악성이며 그중 31%가 선양낭성암종이며, 설하선 종양은 65%가 악성이며 이중 38%가 선양낭성암종이라고 보고한 바 있어 타액선에서 비교적 흔한 악성종양으로 알려져 있다.
김 등7)에 의하면 선양낭성암종이 호발하는 연령은 40대가 가장 많고 남녀비는 차이가 없다고 하였으나 Spiro 등8)은 117：125로 남자에 많았고 Greiner 등9)에 의하면 1：2로 여
자에 많다고 하였다. Nascimento 등10)은 30대에서 60대에 빈번하게 발생하며 50대가 가장 많고 20세 이전에는 매우 드물고 백인종에서는 여자가 약간 많은 것으로 보고하였으며 소타액선에서의 발생빈도가 주타액선보다 높다고 하였다. 저자들의 경우, 27세에서 71세까지 발생하였으며 50대에서 가장 빈도가 높았고 남녀비는 27：28로 성별의 차이는 없었다.
선양낭성암종이 생길 수 있는 부위는 주타액선과 소타액선, 누선, 상기도와 소화기의 점액선, 피부, 유방 등이 보고되고 있고 Spiro 등8)이 242례를 분석한 결과를 보면 구개에 가장 많고 이하선, 악하선, 상악동, 설부의 순으로 분포하며 박 등5)에 의하면 주타액선에서 이하선보다 악하선에 더 많은 것으로 보고되어 있다. 저자들의 경우에는 주타액선에서는 악하선에 13례로 가장 많았고 이하선에 5례, 설하선에 2례의 순이었으며 소타액선에서는 부비동과 비강에 가장 많았고 구강, 구개인두 등의 순이었다. Maso 등11)은 종양의 원발부위에 따라 소타액선에서 생긴 선양낭성암종이 주타액선에서 생긴 것보다 예후가 나쁘다고 보고하였고 그 이유로서 소타액선에서 생긴 종양은 주타액선에서 생긴 것보다 주위의 연조직과 뼈를 침범하기가 쉽고 수술로서 전적출술을 시행하기 힘든 경우가 있기 때문인 것으로 설명하였다. 그러나 Miglianico 등12)은 발생부위에 따른 5년 생존율이 주타액선과 소타액선에서 통계학적인 차이가 없는 것으로 보고하였다. 저자들의 경우에는 Kaplan-Meier method로 구한 5년 생존율 비교에서 주타액선이 74.4%, 소타액선이 77.7%로 오히려 소타액선에서의 5년 생존율이 높게 나타났으나 통계학적인 차이는 없었다.
선양낭성암종에 대한 적절한 치료법을 결정하는 것은 아직도 어려운 일로 남아있다. Seifert 등13)이 처음 수술시의 광범위한 절제술에 대해 Blanck 등14)의 결과와 비교한 결과 이하선종양의 경우에 광범위한 이하선 전적출술을 시행한 경우와 단순절제를 한 경우의 5년, 12년 생존율이 큰 차이가 없어 처음 수술시에 광범위한 절제가 생존율에 영향을 미치지는 않는 것 같다고 하였다. 즉 수술이 국소절제이던 광범위한 절제이던 생존율에 미치는 영향은 미비하다고 하였다. 그러나 Haddad 등15)은 두경부의 선양낭성암종 환자 37례에 대한 연구에서 첫번째 수술에서 절제변연을 확보하는 것이 생존율을 연장시킨다고 하였다. Maso 등11)은 광범위 절제술을 시행한 경우와 단순절제 후 방사선치료를 시행한 경우에서 생존율에 있어 큰 차이를 보이지 않는다고 하였다. 김 등7)은 수술후 방사선 치료를 받은 경우가 수술이나 방사선 치료만 받은 경우보다 국소 치료 효과가 좋았다고 보고하였다. Nascimento 등10)은 방사선치료가 생존율을 높이는 데에도 영향을 미친다고 한 반면 Haddad 등15)은 방사선치료가 국소재발을 방지하는데 효과가 없다고 보고하였다. 또한 Armstrong 등16)은 수술후 방사선 치료를 시행하는 경우가 임상적 병기가 제 1 기와 제 2 기인 경우에서는 생존율을 높이지 못하지만 제 3 기와 제 4 기에서는 생존율을 높인다는 보고도 하였다. 그러므로 우선 처음 수술시 절제변연을 충분히 하여 가능한 광범위한 절제를 하여야 하지만 어떤 수술방법이던 궁극적으로 생존율에 차이가 없기 때문에 환자의 남은 여생동안 기능적 장애가 없도록 하는 것이 중요하다. 치료는 과거에는 절제변연의 확보가 완치를 위해 중요하다고 보고 광범위한 절제술을 시도하였으나 근래에는 적절한 수술 후 방사선치료를 하는 것이 생존율에는 큰 영향을 미치지는 않지만 국소치료율에 좋다고 하였다.12)17)18) 저자들의 경우 수술 후 방사선 치료를 한 경우가 수술만 한 경우와 비교하여 5년 생존율이 높게 나타났으나 통계학적인 의미는 없었다. 방사선 치료만 시행한 경우 역시 수술과 술후 방사선 치료를 같이 한 경우와 비교하여 5년 생존율이 낮게 나타났으나 통계학적인 의미는 없었다.
선양낭성암종은 치료 후 국소재발 및 원격전이를 잘하는 것으로 알려져 있다. 재발에 관여하는 요소로는 병리조직학적 분류, 치료방법, 절제변연 등을 들고 있다. 본 연구에서는 1993년 이전의 증례에 대해서는 병리조직학적 분류가 제대로 이루어지지 않은 이유로 병리조직학적 분류에 따른 생존율 비교는 시행하지 못하였다.
저자들의 경우에서 총55례 중 25례에서 재발하였으며 국소재발이 12례, 원격전이만 있었던 예가 7례, 국소재발과 원격전이가 같이 있었던 경우가 6례였다.
전체적인 생존율은 저자에 따라 5년에 70∼75%, 10년에 50% 전후, 15년에 25∼32%이었고 무병생존율은 5년에 45∼50%로 보고되고 있으며 선양낭성암종의 원격전이율은 25∼50% 정도이며 원격전이의 부위는 폐가 가장 많고 골, 간, 신장, 횡격막 등의 순이다. 저자들의 경우에는 전체적인 5년 생존율은 77.1%였으며 진단 당시에 원격전이가 있었던 4례를 포함하여 총55례 중 17례에서 원격전이가 있었으며 원격전이의 부위는 폐 10례, 골 4례의 순으로 폐가 가장 많았다. 원격전이가 생기면 30%정도가 1년내에 사망하지만 5년 생존율도 20%정도 되므로 원격전이가 있어도 원발부위의 수술이 가능하면 수술을 시행하는 것이 좋다는 보고가 있다.7)11) 저자들의 경우 원격전이가 있던 군에서의 5년 생존율은 52.3%, 원격전이가 없던 군에서의 5년 생존율은 88.5%로 통계학적으로 의미있는 차이를 보였으므로 원격전이의 유무가 생존율과 밀접한 관계가 있는 것으로 생각되며 또한 원격전이군에서의 5년 생존율이 52.3%로 매우 높게 나타났으므로 원격전이가 있어도 원발부위의 제거 가능한 병변을 수술하는 것이 좋다고 생각된다. 원격전이가 있던 군에서의 평균 생존기간은 17개월이었다.
Spiro 등19)은 임상적 병기, 조직병리학적 분류, 치료 방법 중에서 생존율에 영향을 미치는 것은 임상적 병기 뿐이라고 보고하였고 조직병리학적 분류만 가지고는 국소재발이나 원격전이를 예상할 수 없다고 하였다. 또한 국소재발에 영향을 주는 인자로는 임상적 병기, 발생부위, 술후 방사선치료 시행유무 등이 포함되지만 조직병리학적 분류는 포함되지 않는다고 보고하였다. 저자들의 경우, 임상적 병기에 따른 5년 생존율은 제 1 기가 100%, 제 2 기가 88.9%, 제 3 기가 56.3%, 제 4 기가 57.8%로 나타났고, 통계학적으로도 의미가 있었다. 제 3 기보다 제 4 기에서의 생존율이 높게 나타났는데 Spiro 등19)에 의하면 제 3 기와 제 4 기는 생존율에 큰 차이를 보이지 않는다고 하였다.
비교적 적은 숫자이고 그로 인해 다변량분석법에 의한 통계처리를 못하여 여기에서 얻은 결론의 타당성에 의문은 있으나 이상의 고찰에서 선양낭성암종 환자의 생존율에 가장 영향을 미치는 것은 원격전이의 여부와 임상적 병기였으며 발생부위나 치료방법은 생존율에 영향을 크게 미치지 않는 것으로 생각된다.
결론
두경부의 선양낭성암종에 있어서 성별 및 연령분포, 원발부위, 치료방법 등은 생존율에 의미있는 영향을 미치지는 않는 것으로 생각되고 원격전이의 여부와 임상적 병기가 가장 중요한 예후인자로 생각된다. 그리고 종양의 성장이 완만하고 오랜 시간이 경과한 후에도 재발이 잘 나타나는 특성을 고려해볼 때 10년 이상의 장기적인 추적 관찰이 필요할 것으로 사료된다.
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