교신저자：구본석, 301-721 대전광역시 중구 대사동 640  충남대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   혈관지방종은 혈관성 변형이 동반된 양성 지방종의 조직학적 아형으로 피하지방 조직층에서 드물게 발생하는 것으로 알려져 있다. 그 중 두경부에 발생한 혈관지방종은 외국문헌에 단 19예만 보고되었을 정도로 매우 드문 질환이다. 국내의 경우 Kim 등¹⁾이 보고한 하인두의 혈관지방종 1예 뿐이며 구강저에 발생한 혈관지방종은 보고된 적이 없다. 저자들은 구강저에 발생한 혈관지방종을 치험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   56세 여자환자가 4개월 전부터 발생한 우측 구강저의 무통성 종물을 주소로 내원하였다. 환자는 구강 내 이물감 이외에 특이 증상 없이 지냈으며, 세침흡입검사 및 경부 전산화단층촬영 결과 지방종이 의심되어 수술적 치료를 권유 받았으나 특별한 치료 없이 지내던 중, 구강 내 이물감이 악화되고 연하곤란 증상이 발생하여 치료를 위해 다시 내원하였다. 과거력상 갑상선 선종 이외에 구강 내 외상이나 감염 등의 병력은 없었다. 이학적 검사 결과 우측 구강저에서 중앙을 넘어 반대측 구강저까지 이르는 유동적 종물이 부드럽게 촉지되었으며, 구강점막은 정상이었다(Fig. 1). 양측 악하선관 개구부에서 타액은 정상적으로 분비되었으며, 경부에서 촉지되는 림프절은 없었다.
   경부 전산화단층촬영 검사 결과 우측 악하선의 전내측 부위와 양측 구강저에 걸쳐 경계가 명확한 저밀도 음영의 종물이 관찰되었다(Fig. 2). 전신 마취하에 설골 상방의 턱 밑 부위에 횡절개를 가한 후 광경근하층을 박리하여 피판을 거상하였다. 하악설골근을 전상방으로 견인한 후 우측 악하선의 내측과 반대측 구강저에서 종물을 확인할 수 있었다(Fig. 3A). 종물은 피막에 잘 싸여 있었으며, 주위 근육, 신경 및 악하선과의 유착은 없었다. 설하신경, 설신경, 악하선관 등 주위 구조물의 손상 없이 종물을 완전히 절제하였다. 육안 관찰 결과 종물은 8×3×2 cm 크기로 피막이 있는 노란색의 연조직이었고(Fig. 3B), 병리 조직학적 검사 결과 성숙 지방세포들과 다수의 혈관 증식이 동반되어 있는 비침윤성 혈관지방종 소견을 보였다(Fig. 4).
   환자는 특별한 합병증 없이 퇴원하였으며, 술 후 재발 없이 6개월째 추적관찰 중이다.

고     찰

   혈관지방종은 가장 흔한 연부조직 종양인 지방종의 조직학적인 아형으로 전체 지방종의 6~17%를 차지하며, 지방종 내에 혈관증식이 나타나는 것이 특징이다.^1,3,4) 혈관지방종은 주로 체간이나 사지에 발생하며, 두경부에서 발생하는 경우는 매우 드물다.^1,3) 외국 문헌을 고찰하여 보면 두경부에 발생한 혈관지방종은 현재까지 19예가 보고되었으며, 협부(5/19)에 가장 흔히 발생하였으며, 하악(3/19), 경부(3/19), 구개(2/19), 비강(1/19), 구인두(1/19), 안검(1/19), 그리고 후두(1/19) 등에서 발생하였다.⁵⁾ 국내에서는 Kim 등¹⁾이 하인두에서 발생한 혈관지방종을 보고한 것이 유일하며, 구강저의 경우 단순 지방종이 보고되기는 하였으나²⁾ 아직까 지 혈관지방종이 보고된 예는 없다.
   혈관지방종은 임상적 또는 병리학적으로 침윤성 혈관지방종과 비침윤성 혈관지방종의 두 가지 형태로 분류된다.⁶⁾ 침윤성 혈관지방종은 심층에 위치하며 피막이 잘 형성되지 않아 주변 조직을 침윤하는 성질이 있어 임상적 양상으로 혈관종과 유사하다. 대부분 고령층에서 진단되고, 주로 하지와 척추 주위에 발생하여 근육통이나 신경학적 증상을 유발할 수 있다. 조직학적으로 유사분열, 비정형세포, 또는 다형태증 등이 없어 악성종양과 감별된다. 이에 반해, 비침윤성 혈관지방종은 피하조직에 국한된 피막이 잘 형성된 병변으로 보다 젊은 층에서 발생한다. 조직학적으로 다양한 혈관증식이 지방조직 내에서 관찰되는데, 종양 주위에서 섬유소 혈전이 관찰되는 것이 특징이다.^4,7,8) 
   발생기전은 아직 확실히 알려져 있지 않으나, Howard 등⁶⁾에 의하면 피하 지방종은 불현성으로 존재하는 다기능세포의 배결절(embryonic sequestration)이 성장에 따른 호르몬의 분비에 의해 사춘기에 단순 피하 지방종으로 분화된다고 하였다. 그 후 반복되는 외상으로 모세혈관 내에 혈전이 형성되고 소엽(lobule)주위로부터 중심을 향해 내피세포와 섬유아세포의 증식이 일어나 발생한다고 하였다. 
   임상적으로 혈관지방종은 주로 통증을 동반한 종물로 나타나지만 두경부에서 발생하는 경우 통증을 유발하는 경우는 드물며, 종양이 커지면서 피부나 점막에 이차적인 변화를 야기한다. 두경부에 발생한 혈관지방종의 경우 사춘기에 발생하지 않고, 성별에 따른 차이가 없으며, 가족력이 없고, 다발성으로 발생하는 경우가 드물며, 외상의 과거력이 없다는 점에서 두경부 이외의 부위에 발생한 혈관지방종과 차이를 보인다.^3,7) 
   전산화단층촬영에서 중심성 저밀도 종물과 주위의 조영 증가 소견이 보이며, 자기공명단층촬영은 주위 구조 침윤을 배제하고 종양의 절제 가능성을 평가하기 위한 가장 민감도가 높은 검사이다.⁸⁾ 세침흡입검사는 진단에 큰 도움을 주지 못하고 조직학적 검사를 통해 확진할 수 있다.³⁾ 본 증례의 환자 또한 중년의 여성으로 가족력, 외상의 병력이 없었으며 단발성, 무통성의 종물이 구강 내에 발생하였고 병리 소견상 다양한 혈관 증식이 지방조직 내에서 관찰되어 비침윤형 혈관지방종의 전형적인 증례라 사료된다.
   감별해야 할 질환으로 혈관종(hemangioma), 림프종(lymphangioma), 지방종(lipoma), Kaposi 육종(Kaposi' s sarcoma), 지방육종(liposarcoma)과 혈관육종(angiosarcoma) 등이 있으며,^1,8) 특히 구강저에 생긴 경우 하마종(ranula), 유피낭(dermoid cyst) 등과의 감별진단이 필요하며 세침흡입과 초음파검사를 통해 쉽게 감별할 수 있다.
   치료는 외과적으로 완전하게 절제하는 것이 가장 좋은 것으로 알려져 있다. 침윤성 혈관지방종은 완전 절제가 힘들고 절제 후에도 약 반수에서 재발하여 광범위한 절제가 필요하며,⁹⁾ 불충분하게 절제했을 경우 방사선 치료를 시행할 수도 있다.⁴⁾ 비침윤성 혈관지방종의 치료는 단순 절제술이며 재발은 드문 것으로 보고되어 있다.³⁾ 혈관지방종은 혈관종과는 달리 자연 관해된 보고는 없으며⁹⁾ 악성화에 대한 증거 또한 없다.³⁾
   두경부에 발생한 혈관지방종의 치료에 있어 반드시 미용 및 기능적 측면이 고려되어야 하며, 특히 본 증례에서와 같이 구강저에 발생한 경우 설신경, 설하신경, 안면신경의 하악 분지등 신경 손상에 주의해야 한다.
   저자들은 구강저에 발생한 혈관지방종을 합병증 없이 수술로 치험한 증례를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

1. Kim HO, Choi HC, Jang G, Yoon JH, Jeong HJ. A case of angiolipoma of the hypopharynx. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1988;31(2):361-5. 

2. Kim HS, Bae GJ, Yoon HY, Lee SY, Chun IG. A case of lipoma in the floor of the mouth. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1987;30(4):615-8.

3. Alvi A, Garner C, Thomas W. Angiolipoma of the head and neck. J Otolaryngol 1998;27(2):100-3.

4. Lin JJ, Lin F. Two entities in angiolipoma: A study of 459 cases of lipoma with review of the literature on infiltrating angiolipoma. Cancer 1974;34(3):720-7.

5. Mesolella M, Di Martino M, Laguardia M, Galera F, Galli V. Angiolipoma of the larynx. Otolaryngol Head Neck Surg 2007;136(1):142-3.

6. Howard WR, Helwig EB. Angiolipoma. Arch Dermatol 1960;82:924-31.

7. Saydam L, Bozkurt MK, Ugur MB, Ozcelik T, Kutluay L. Angiolipoma of the neck: A case report. Ear Nose Throat J 2005;84(6):375-7.

8. Ozer E, Schuller DE. Angiolipoma of the neck. Otolaryngol Head Neck Surg 2006;135(4):643-4.

9. Koopmann CF Jr. The "Pinocchio" nasal deformity-hemangioma vs. angiolipoma: Esthetic correction and etiology. J Otolaryngol 1988;17(4):169-72.