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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 54(5); 2011 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2011;54(5): 360-363.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2011.54.5.360
A Case of Post-Traumatic Olfactory Disorder Presenting Negative Results of Schneider Test due to Trigeminal Nerve Injury.
Youn Hee Ju, Dong Uk Park, Seon Tae Kim, Il Gyu Kang
Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Gachon University of Medicine and Science Graduate School of Medicine, Incheon, Korea. eyik@gilhospital.com
외상 후 삼차신경 손상에 의해 Schneider 검사상 음성을 보인 후각 소실 환자 1예
주연희 · 박동욱 · 김선태 · 강일규
가천의과학대학교 길병원 이비인후과학교실
ABSTRACT
There has been a considerable increase in the number of patients with olfactory disorder due to head and facial injuries. Conventional olfactory function evaluation methods, such as T&T olfactometer, the Schneider test and the Alinamin test have been widely used in clinical practice. Among these, the Schneider test can determine whether the patient is a malingerer. A woman who sustained head and facial injuries visited our department with the chief complaint of anosmia. The patient underwent conventional olfactory function tests, including T&T olfactometer and the Schneider test. T&T olfactometer revealed olfactory loss, but the Schneider test did not. Thus, she was diagnosed with malingering. However, her diagnosis of olfactory disorder and concurrent trigeminal nerve injury was made definite during the follow-up period. We herein report a 30-year-old female patient with olfactory disorder who was misdiagnosed with olfactory malingering based on the negative result of the Schneider test. A brief review of the literature has been included.
Keywords: Olfactory disorderTrigeminal nerve injuryOlfactory function evaluationHead injuryFacial injury

Address for correspondence : Il Gyu Kang, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Gachon University of Medicine and Science Graduate School of Medicine, 1198 Guwol-dong, Namdong-gu, Incheon 405-760, Korea
Tel : +82-32-460-2757, Fax : +82-32-467-9044, E-mail : eyik@gilhospital.com

서     론


  
후각 장애는 폐쇄성 비·부비동 질환, 상기도 감염, 두부 손상, 화학적 손상, 노령, 내분비 대사 이상, 신경과 질환, 종양, 선천성 이상 등 다양한 원인에 의해 발생할 수 있다. 이 중 환자의 약 15%에서는 두부 손상이 원인이 되고 두부 손상의 7%에서는 후각 소실이 일어나며, 두부 손상으로 인한 후각 장애의 약 11%는 비골 골절이나 안면부의 좌상에 의하여 발생한다.1) 외상에 의한 후각기능의 이상이 있는 경우 보험문제와 관련된 경우가 많으나 국내에서 객관적인 후각기능의 검사를 시행하는 경우는 많지 않다. 따라서 대부분 환자의 주관적 증상을 가지고 환자의 상태를 평가하는데 환자의 꾀병을 평가하는 방법으로는 Schneider 검사 등이 있다. 그러나 이 방법 또한 환자의 안면부 손상으로 삼차신경이 손상 받은 경우는 위음성으로 나올 수 있을 것으로 판단된다. 저자들은 외상에 의해 비·사골 복합체 골절이 있던 환자에서 후각검사상 후각 소실, 암모니아를 이용한 Schneider 검사에서 음성으로 판정되어 꾀병으로 오인되었던 안면 부 삼차신경 손상 1예를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다. 

증     례

   30세 여자 환자가 작업 도중 추락으로 인하여 안면부와 두부 손상을 주소로 응급실을 통해 성형외과에 내원하였다. 양측 미간 사이에 약 20 cm 가량의 깊은 열상이 발견되었고 골과 연골도 일부 노출되었다(Fig. 1A). 안면부위 전산화단층촬영에서 비 사골 복합체 골절이 확인되어(Fig. 2) 개방적 정복술과 내 고정술 및 일차 봉합술을 시행하였다. 수술은 성공적으로 시행되었고 환자는 약 10일 후 퇴원하였다. 술 1개월 후 환자는 윗입술의 감각저하를 주소로 성형외과 외래에 내원하였다. 그 후 지속적으로 윗입술 및 협골 부위의 이상 감각을 호소하였으며 신경 손상으로 인한 합병증일 수 있음을 설명하고 별다른 치료는 시행하지 않았다. 술 후 9개월 동안 후각 저하를 호소하여 본과로 내원하였다. 이학적 검사상 안면부 수상부위는 치유된 상태였고 비강 내 특이 소견은 관찰되지 않았다. 후각기능 검사로 T & T olfactometer, Alinamin 검사 및 Schneider 검사가 시행되었다. T & T 검사상 후각 소실을 보였고, Alinamin 검사상 반응 없었으며 Schneider 검사상 커피 및 암모니아에 반응이 전혀 없었다(Fig. 3). 환자의 과거력상 작업 도중 수상을 당하였고 이로 인한 경제적 보상 문제가 연관되어 있어 경험적으로 미루어 꾀병일 수도 있다고 판단되었다. 환자에게 Schneider 검사상 음성으로 나와 산재처리가 안될 수 있음을 설명하였으나 환자는 암모니아가 전혀 자극적이지 않으며 다른 물질도 냄새가 나지 않는다고 호소하였다. 수차례 암모니아 및 기타 삼차 신경을 자극하는 물질로 자극하여도 환자는 반응이 전혀 없었다. 암모니아가 삼차 신경을 자극하여 반응한다는 점과 환자가 수상 당한 안면부가 삼차 신경이 지배하는 부위임을 고려하여 이의 손상을 확인하기 위해 각막 지각 검사를 시행하였고, 그 반응이 감소된 상태였다. 하안와 신경이 분포하는 안면부위를 면봉과 바늘로 자극하여 느낌이 있는지를 확인하였으나 느낌이 거의 없다고 하였다. 삼차 신경의 손상을 객관적으로 증명하는 것은 환자의 후각 장애 진위 여부 및 진단서 발급에 중요하다고 판단되어 이를 위해 재활의학과에 근 전도 검사를 의뢰하였다. 근전도 검사상 blink reflex 검사에서 양측 상안와 신경 부위를 자극하여 얻은 blink reflex의 R1, R2 latency는 정상 범위이나 양측 하안와 신경 부위를 자극하였을 때 blink reflex wave는 관찰되지 않았고 이를 통해 양측 삼차신경의 하안와 분지의 손상을 추정해 볼 수 있었다(Fig. 4). 따라서 환자는 삼차신경 손상으로 인Schneider 검사가 음성으로 나온 것으로 판단되었다.

고     찰

   후각 장애는 크게 비·부비동 질환, 상기도 감염, 특발성 원인, 두부외상으로 분류할 수 있다.2) 본 증례와 같이 두부외상으로 발생한 경우 후각 소실의 기전은 첫째, 후각기관과 연관된 비·부비동관(sinonasal tract)의 좌상이나 골절, 둘째, 후각 신경의 미세 섬유(filament)의 절단(shearing)이나 열상(tearing), 셋째, 후각 중추부의 두개내 출혈이나 좌상으로 나눌 수 있다. 이 경우 예후는 정상 후각으로의 회복은 어렵고, 5년 후 35%에서 호전을 보이며 착 후각 환자에서 회복이 더 잘된다는 보고가 있다.3) 후각 장애를 호소하는 환자에게서 손상 정도 및 진위 여부를 판단하기 위해 후각 기능 검사를 시행한다. 후각 기능 검사의 목적은 1) 꾀병일 가능성을 염두에 두고 환자의 주장의 타당성을 입증 2) 후각 소실의 정도를 파악 3) 약물 치료 및 수술적 치료의 효과를 확인 4) 환자에게 후각 소실을 교육하고 상담적 치료 5) 보상의 목적으로 장애 정도를 판단하기 위해서이다.4) 후각 기능 검사방법으로는 미국에서 많이 사용되는 UPSIT(University of Pennsylvania Smell Identification Test)5)와 CCCRC(Connecticut Chemosensory Clinical Research Center) test6) 등이 있고 일본에서 많이 사용되는 방법은 T & T olfactometer7)와 Alinamin 검사 등이 있다. 또한 국내에서 익숙한 냄새를 사용한 KVSS test(Korean Version of Sniffin's Sticks test) 및 전기 생리적 검사 등이 있다. 
   이 중 꾀병을 감별하기 위해서 사용하는 검사법으로는 삼차 신경을 자극하는 Schneider 검사와 CCCRC test, UPSIT이 있다. 이 중 본 증례에서 사용한 Schneider test는 삼차 신경을 자극하는 암모니아와 후각 신경을 자극하는 커피를 이용하는 검사법으로 이 두 가지 냄새를 맡게 하면 꾀병(malingering)은 둘 다 부인하고 기질적 후각장애는 커피 향은 맡지 못하나 암모니아 가스에서는 약한 화끈한 느낌 (burning sense)을 감지한다. 저자들은 본 환자가 Schneider 검사에서 커피와 암모니아가스를 다 감지하지 못한 즉, 둘 다 음성으로 판정되었기 때문에 경제적 보상을 얻기 위한 꾀병으로 생각하였다. 하지만 저자들이 간과한 점은 환자가 두부 및 안면부위 외상으로 인해 삼차 신경의 손상 가능성이 있다는 것이다. 연구에 의하면 후각 소실이 삼차 신경의 반응을 저하시킨다는 보고도 있으나8) 본 환자는 사고 당시 수상 부위로 보아 삼차 신경도 같이 손상 받았을 가능성이 더 크다. 증례의 환자가 본과에 처음부터 내원한 것이 아니라 수상 부위가 상당히 치유 된 후에 후각 소실을 저하로 내원했기 때문에 여러 가능성에 대해 충분히 고려하지 못하고 환자를 꾀병으로 오인하게 되었다. 이에 본 저자들은 두부 및 안면부의 외상으로 인한 후각 소실 환자에서 Schneider 검사상 음성이라 하더라도 삼차 신경 지배 부위의 손상이 있었다면 위음성 가능성을 염두에 두어야 하며 본 증례에서 삼차 신경의 손상 유무 확인을 위해 객관적으로 삼차 신경 손상을 확인할 수 있는 검사 등이 환자의 진단에 앞서 필요할 것으로 판단한다. 
   삼차 신경의 손상을 확인할 수 있는 근전도 검사에서는 blink reflex를 이용하게 되는데 보통 blink reflex는 삼차 신경과 안면 신경의 기능을 보기 위한 검사로서 삼차 신경 중 상안와 신경을 자극하여 검사한다. 본 증례의 주된 수상 부위가 삼차 신경의 하안와 신경이 지배하는 부위임을 고려하여 이를 이용한 blink reflex도 같이 필요하다고 생각되어 문헌에 근거하여 두 개의 신경을 모두 이용하여 검사를 시행하였다. Ohki 등9)의 보고에 의하면 하안와 신경을 자극하여 시행한 검사에서 9명의 대조군을 통한 R1(ipsilateral early wave)과 R2(bilateral wave) 정상 기준치를 산정하였는데 R1 잠복기는 11.2±0.7 ms였다. 자극된 부위의 R1 잠복기의 시간차는 0.6±0.3 ms였다. 자극된 부위의 R2 잠복기의 시간차는 1.4±1.1 ms였다. R1에 있어서는 병변 부위의 잠복기 및 병변 부위와 건강한 부위의 잠복기 시간차가 측정되었고 그 값은 각각 9.7 to 12.6 ms, 0 to 1.3 ms였다. R2에 있어서는 병변 부위와 건강한 부위의 잠복기 시간차가 측정되었고, 그 값은 and 0 to 3.6 ms였다. 이 논문에 따르면 병변이 있는 20명 중의 절반인 10명에서 6명은 병변 부위의 R1은 없었고 4명은 지연되는 양상이었다. 또 20명 중 4명에서 R2의 시간차가 지연되어 있는 양상이었고 전체적으로 R1이 R2보다 더 비정상적인 반응을 보여주었다. 본 증례의 경우 양측 하안와 신경을 자극하였을 때 R1, R2 wave 모두 관찰되지 않았다. 이 결과로 양측 삼차 신경의 하안와 분지의 손상을 추정해 볼 수 있었다. 
   비강 내 삼차 신경의 분포를 보면 상안와 신경 및 하안와 신경이 골고루 비강 내 분포되어 있어 본 증례처럼 근전도 검사상 하안와 신경의 손상만으로 후각 저하를 보일 수 있냐는 이견이 있을 수 있어 재활의학과에 의뢰한 결과 수개월이 지난 후에 시행한 근전도 결과라서 수상 초기에는 상안와 신경 및 하안와 신경 모두 다쳤을 수 있으나 신경이 재생되는 과정에 있어 상안와 신경 기능이 일부 회복된 것처럼 보일 수 있다고 하였다. 
   후각 소실 환자들에게 꾀병을 감별할 수 있는 후각 기능 검사가 현재 모두 삼차 신경을 이용한다는 점은 본 증례처럼 후각 신경 및 삼차 신경이 같이 손상 당한 경우는 꾀병 여부를 판단하는 데 있어 진단의 한계가 있다. 객관적인 후각 검사, 예를 들어 직접 전기 전극을 통하여 후각 점막에 자극을 주고 전위의 변화를 측정하는 EOG나, 후각자극에 의한 뇌 유발 전위(brain evoked potential)를 측정하는 방법 등은 현재 임상에서 널리 사용되지 못하기 때문에 이런 환자들에 적용할 수 있는 비침습적이고 손쉽고 경제적인 후각 기능 검사 개발에 대한 연구가 더 필요할 것으로 생각된다. 


REFERENCES
  1. Zusho H. Posttraumatic anosmia. Arch Otolaryngol 1982;108(2):90-2.

  2. Dhong HJ, Shin DB, Kim BS, Kang SM, Chung SK, Chu KC. The usefulness of CC-SIT in Korea. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2000;43(7):737-40.

  3. Doty RL, Yousem DM, Pham LT, Kreshak AA, Geckle R, Lee WW. Olfactory dysfunction in patients with head trauma. Arch Neurol 1997;54(9):1131-40.

  4. Tsukatani T, Reiter ER, Miwa T, Costanzo RM. Comparison of diagnostic findings using different olfactory test methods. Laryngoscope 2005;115(6):1114-7.

  5. Doty RL, Shaman P, Dann M. Development of the University of Pennsylvania Smell Identification Test: a standardized microencapsulated test of olfactory function. Physiol Behav 1984;32(3):489-502.

  6. Cain WS, Gent JF, Goodspeed RB, Leonard G. Evaluation of olfactory dysfunction in the chemosensory clinical research center. Laryngoscope 1988;98(1):83-8.

  7. Takagi SF. A standardized olfactometer in Japan. A review over ten years. Ann N Y Acad Sci 1987;510:113-8.

  8. Rombaux P, Mouraux A, Keller T, Hummel T. Trigeminal event-related potentials in patients with olfactory dysfunction. Rhinology 2008;46(3):170-4.

  9. Ohki M, Takeuchi N. Objective evaluation of infraorbital nerve involvement in maxillary lesions by means of the blink reflex. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2002;128(8):952-5.

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